多発皮膚病変を伴う Balamuthia mandrillaris による肉芽腫性脳炎の症例Citation感染症学雑誌. 2021;95(6):407–412.概要本論文は、国内で経験された Balamuthia mandrillaris 感染症の1例を報告したものである。患者は55歳男性で、ANCA関連血管炎による末期腎不全で透析中であった。臨床経過入院9か月前から体幹に多発する皮下結節が出現し、血管炎病変と診断されていた。後に右上下肢の脱力と右同名半盲を呈し、頭部MRIで左後頭葉の腫瘤性病変を指摘され入院となった。脳生検では類上皮細胞肉芽腫を認めたが、当初は病原体は検出されなかった。その後も病変は進行し、各種抗菌薬・抗真菌薬・抗原虫薬が投与されたが改善せず、第33病日に死亡した。病理・確定診断解剖検体を再検討したところ、皮膚および脳組織で B. mandrillaris の栄養体が確認され、免疫染色および特異的PCRで陽性となり、皮膚病変と脳病変が同一病原体によることが証明された。考察本邦でのB. mandrillaris感染報告は17例目であり、生前に確定診断できたのは1例のみで、治療成功例はない。皮膚病変を伴った報告は国内では初であり、診断契機となり得ることが示唆された。発症要因として、患者が花き生産者で日常的に土壌曝露があったことが挙げられた。典型的な皮膚病変は単発の紅斑局面とされるが、本例は多発結節で非典型的であり診断が難航した。治療については確立したレジメンがなく、フルコナゾール、ST合剤、ペンタミジン、スルファジアジン、ミルテフォシンなどの多剤併用が提案されている。本症例では治療導入が遅れ、薬剤数も限られていたことが予後不良の要因と考えられる。結論本症例は国内初の「皮膚病変を先行するB. mandrillaris肉芽腫性脳炎」であり、稀だが致死率が極めて高い疾患である。原因不明の肉芽腫性皮膚病変を認めた際には本症を鑑別に挙げ、早期に専門機関への検査依頼を行うことが重要であると結論づけられた。
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